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填卡说明：

1、填报病种：⑴所有各种恶性肿瘤（包括各种白血病）；⑵所有中枢神经系统肿瘤（包括良性，其他部位良性肿瘤不必填报）。

2、如同时有门诊号及住院号时两栏都要填写。

3、如发现过去已发出的报告需要更正时（如部位或诊断错误，或原报告为恶性肿瘤而实际并非恶性肿瘤等），请按目前诊断另行报出，并填写更正诊断报告栏。

4、“实足年龄”在诊断时未过生日者为虚岁年龄减二岁，已过生日者为虚岁年龄减一岁，未满一岁者为0岁。

5、填写地址，请协助填明某区某街道某乡等；寄居亲友处或旅社等外埠病人须填写病人的居住户口地址。

6、填写具体职务时须注明单位性质和工种类别，不能只写工人或干部等。

7、诊断一项中如做过病理学检查者请填明病理学类型。

8、对已确诊病理TNM分期及临床分期者，请如实填写。（T指肿瘤的原发灶，随着肿瘤的增大依次用T₁~T₄表示；N指局部淋巴结受累及，淋巴结未累及时用N₀表示，随着淋巴结受累及的程度和范围的扩大，依次有N₁~N₅表示；M指血行转移，无血行转移者用M₀表示，有血行转移者用M₁~M₂表示；Ⅰ期通常认为是疾病的早期，即损害局限于原发器官，Ⅱ期一般指病变已从原发部位向附近器官和组织扩散，Ⅲ期表示扩散范围更广，Ⅳ期指疾病已有明确的转移。）

第二篇：造釉细胞纤维齿瘤—二病例报告

造釉細胞纖維齒瘤—二病例報告

彭芷瑜1,2　陳怡睿1　呂明怡1　黃裕峰2

1

中山醫學大學附設醫院口腔顎面外科中山醫學大學口腔醫學院牙醫學系

2

摘　　要

造釉細胞纖維齒瘤(Ameloblastic fibro-odontoma)是一種罕見的、混合

性的齒源性腫瘤，它常見的徵候為無症狀的腫脹與牙齒延遲萌發，放射線表徵為邊緣清楚的放射線透過性與不透過性的混合區域。發生部位以下顎骨後牙區為主，發生平均年齡為九歲，男性略多於女性。本文報告兩個病例，兩個病灶都含有未萌發的牙齒，其組織病理學特性顯示為典型的造釉細胞纖維齒瘤，經過手術剜除後，追蹤至今並無復發。關鍵詞：造釉細胞纖維齒瘤，齒源性腫瘤?。

引　　言

造釉細胞纖維齒瘤(Ameloblastic fibro-odontoma)是一種罕見的良性腫瘤，是由造釉細胞性纖維瘤(ameloblastic fibroma)與齒瘤(odontoma)合成的混合腫瘤1。造釉細胞纖維齒瘤的好發年齡在二十歲以下，男性略多於女性，發生部位以顎骨的小臼齒與大臼齒區居多，生長的特性是緩慢成長，並使患部顎骨膨大為主，並不會造成骨侵犯的情形2-6。19xx年Hooker認為造釉細胞纖維齒瘤的臨床習性與造釉細胞齒瘤(ameloblastic odontoma)差異很大，而首先將此病灶另外命名分類7。造釉細胞齒瘤非常罕見，一般認為其臨床表現比較接近造釉細胞瘤，具有侵襲性且容易復發；造釉細胞纖維齒瘤則相反，具有較少的局部侵襲性與復發率。

診斷上，由於造釉細胞纖維齒瘤的生長緩慢而且無痛，開始的症狀通常是臉部有漸進式

的不對稱或是發現有恆牙無法萌出2,4,8,9。放射影像診斷上，常呈現一個邊緣清楚的放射線透過性區域，當中包含數量、大小、型態不一的放射線不透過性影像，並且在病灶中或附近區域常會發現有未萌發的牙齒1,3,8-11。病理組織方面，需具備三個要素：(1) 未成熟的纖維母細胞結締組織，(2) 外胚層部分為上皮細胞小島或柱狀的齒源性細胞，(3)鈣化的部分可見類似牙釉質、牙本質及牙骨質等3。外科手術以保守刮除為主，若病灶區含有未萌發的牙齒，則需要考慮保留或拔除。因無局部侵襲性，並無再發傾向5,10,12。

病例報告

三十五歲女性，於民國九十六年八月經牙科診所轉診至本院口腔顎面外科，主訴為左下後牙區不適，疑有阻生牙，希望拔除。臨床檢

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台灣口外誌造釉細胞纖維齒瘤―二病例報告

查，患者顏面外觀無不對稱，也沒有紅腫熱痛情形，左下顎第二大臼齒動搖度嚴重，周圍牙齦略有腫脹，並發現有少許膿樣液體，觸診時發現左下顎後方頰棚(buccal shelf)稍微腫大，但無壓痛感(圖一)。環口放射線攝影檢查發現，從左下第一大臼齒近心側至下顎支有一個邊緣清楚的放射線透過區，其中混合有小範圍，分離、個別的(discrete)放射線不透過區以及阻生的智齒(圖二)。電腦斷層檢查，發現從左下顎骨體第一大臼齒處到第三大臼齒及下顎枝處有骨質溶解的病灶(osteolytic lesion)，病灶是膨脹(expansile)與小葉狀的(lobulates)外觀，周圍的皮質骨變薄(圖三)。病人在局部麻醉下接受切片檢查並拔除第三大臼齒，顯微鏡下顯示為囊腫樣的病灶，有多層的鱗狀上皮，囊腫壁上有慢性發炎細胞浸潤，病理報告認為符合根尖囊腫(Compatible with radicular cyst)的組織學特徵。因此安排病人於九十六年九月住院，於全身麻醉下進行病灶切除手術，術中發現除了接近原第三大臼齒的部分有囊腫樣的空腔之外，其餘病灶都是實心且質地堅硬的腫瘤。第二大臼齒搖動度嚴重，並且牙根與病灶沾黏，不易刮除乾淨，於是在術中拔除。病灶檢體在顯微鏡下可見類似牙本質及牙骨質的鈣化性基質(calcified matrix)、股索狀的牙胚性上皮(strands of odontogenic epithelium)及散佈在纖維基質(fibrous stroma)中的類骨小樑，另外也看到囊腫樣的病灶，有多層的鱗狀上皮，囊腫壁上有顯著的淋巴球浸潤(圖四)，術後病理報告為造釉細胞纖維齒瘤合併感染的含牙囊腫。術後病人恢復良好，目前仍持續門診追蹤，並無復發跡象。

十三歲女童，於民國九十七年三月三十一日經牙科診所轉診至本院口腔顎面外科，主訴為右下第一及第二大臼齒未萌發。臨床檢查，患者外觀沒有不對稱，除右下第一及第二大臼齒未萌發外，其餘恆牙都已萌發。右下顎無牙

嵴外觀並無腫大，觸診時不會有壓痛感或任何不適(圖五)。環口放射線攝影檢查發現，右下第一大臼齒位於下顎骨下緣附近，從右下第一大臼齒牙冠至右下顎骨角有一個邊緣清楚，放射線透過合併放射線不透過的混合區域，當中並無右下第二及第三大臼齒牙胚(圖六)。臨床鑑別診斷包括齒瘤、造釉細胞纖維瘤、牙骨質瘤(cementoma)、纖維骨性病灶(fibroosseous lesion)、鈣化上皮牙胚性瘤(calcifying epithelial odontogenic tumor)，建議患者於局部麻醉下接受切片檢查，但是患者與其家長都拒絕。於是安排病人於九十七年四月三日住院，於全身麻醉下進行腫瘤切除手術，並將右下第一大臼齒拔除。病灶檢體在顯微鏡下可見未成熟的結締組織基質(immature connective tissue matrix)、牙胚上皮小島(small islands of odontogeic epithelium )、骨性牙本質(osteodentin)與牙釉質基質(enamel matrix) (圖七A, B)，術後病理報告為造釉細胞纖維齒瘤。病人恢復良好，並在術後第二天出院。目前仍在門診追蹤，並無復發跡象。

討　　論

造釉細胞纖維齒瘤是一種罕見的混合齒源性腫瘤。和大多數的齒源性腫瘤一樣，目前並不了解其致病原因11。WHO (World Health Organization) 20xx年分類定義這種病灶為：『類似造釉細胞纖維瘤(ameloblastic fibroma)，但是有牙骨質和牙釉質的形成。』13 19xx年Hooker認為造釉細胞纖維齒瘤的臨床習性與造釉細胞齒瘤差異很大，而將此病灶另外命名分類7。Slootweg回顧19xx年至19xx年文獻報告的50個病例2，Philipsen在19xx年更新這份資料，新增36個文獻報告病例，總共86個病例4。Buchner統計北加州19xx年至20xx年二十年間1088份骨內齒源性腫瘤的病理報告，造釉纖維齒瘤共19例，僅佔1.7%。其他國家或地區的統計，造釉纖維齒瘤佔所有齒源性腫瘤

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Taiwan J Oral Maxillofac Surg台灣口外誌

圖一　 病人左下顎臼齒後牙齦略顯腫脹，無明顯不對稱，觸診時才能發現左下顎

後方頰棚稍微腫大

圖二　 環口放射線攝影檢查發現，從左下第一大臼齒近心側至下顎支有一個邊緣清楚的放射線透過

區，其中混合有幾個小範圍，分離、個別的放射線不透過區以及阻生的智齒

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台灣口外誌造釉細胞纖維齒瘤―二病例報告

圖三　 電腦斷層檢查發現從左下顎骨體第一大臼齒處到第三大臼齒及下顎

支處有骨質溶解的病灶，病灶是膨脹的外觀，周圍的皮質骨變薄

圖四　 顯微鏡下可發現，腫瘤中含有未成熟的纖維母細胞結締組織，鈣化的部分可

見類似牙釉質(圖中E處)及牙本質(圖中D處)等牙齒組織。(H&E染色，x100)

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Taiwan J Oral Maxillofac Surg台灣口外誌

圖五　十三歲女童的右下第一及第二大臼齒尚未萌發，無牙嵴外觀並無明顯膨大

圖六　 環口放射線攝影檢查發現，右下第一大臼齒位在下顎骨下緣附近，從右下第一大臼齒牙冠至

右下顎骨角有一個邊緣清楚，放射線透過合併放射線不透過的混合區域。除此之外，看不到

第二與第三大臼齒的牙胚

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台灣口外誌造釉細胞纖維齒瘤―二病例報告

圖七A　 顯微鏡下發現多個類似牙齒組織的牙釉質、牙本質；黑色箭頭所指為酷

似牙乳頭的原始性結締組織。(H&E染色，x40)

圖七B　 柱狀或方形的齒源性上皮細胞小島(白色箭頭)，周圍環繞未成熟的纖維

結締組織。(H&E染色，

x100)

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Taiwan J Oral Maxillofac Surg台灣口外誌

的0-3.4%14，發生的年齡大多在二十歲以下。Philipsen回顧的86個病例，年齡分佈在1歲到22歲，只有一個超過20歲，平均年齡9.0歲。在性別方面，男女比例為1.4：14。

造釉細胞纖維齒瘤是一個無痛、緩慢成長、膨大的一種齒源性腫瘤2,4,8,9。54%發生在下顎後牙區15，上顎的發生率大約36%。大多數(83%)病灶都有含有未萌發的牙齒。而病人最常見的兩個主訴，一個是牙齒的延遲萌發，另一個則是緩慢形成的顏面不對稱16,17。

放射線影像檢查，造釉細胞纖維齒瘤顯示出單房或是多房(uni- or multilocular)界線清楚的放射線透過區，中間會伴隨一些放射線不透過區，其放射線密度(radiographic density)類似牙齒組織。有些病例只看得到小範圍分離、個別的放射線不透過區18,19。如果含有未萌發的牙齒，病灶通常會發生在此牙齒的牙冠方向4。

組織病理學上，造釉細胞纖維齒瘤的上皮成分由上皮細胞小島或股索構成。上皮細胞通常為一層方形或柱狀細胞，每個病例上皮成分的數量與密度有相當大的差異。間葉組織部分為原始性結締組織，有時類似牙乳頭(dental papilla)或是原始牙髓組織20。

造釉細胞纖維齒瘤應該與造釉細胞纖維瘤(ameloblastic fibroma)做鑑別診斷，造釉細胞纖維瘤的發生年齡比造釉細胞纖維齒瘤高4,21。放射影像學上，造釉細胞纖維瘤是界線清晰的放射線透過區，與造釉細胞纖維齒瘤具有的放射線不透過區足以作為診斷的區別22。在顯微鏡下，造釉細胞纖維齒瘤除了具有造釉細胞纖維瘤的組織病理表徵外，還含有牙本質與牙釉質的構造23。

造釉細胞纖維齒瘤也應該與造釉細胞齒瘤做鑑別診斷，因為兩者在臨床表現與組織病理學上是截然不同的兩種病灶。造釉細胞纖維齒瘤的組織病理表徵如上所述，而造釉細胞齒瘤不同的是，在軟組織成分的主要組成是類似造釉細胞瘤中的柱形、方形以及未分化的上皮細胞。造釉細胞纖維齒瘤與造釉細胞纖維瘤一樣

都是不具侵犯性的腫瘤，但是造釉細胞齒瘤的臨床表現則和典型的造釉細胞瘤比較類似，具有較高的侵略性10。

因為混合的放射線透過與不透過區的放射線成像，造釉細胞纖維齒瘤也很容易與纖維骨性病灶(fibro-osseous lesion)混淆。不過這個問題在顯微鏡底下就能夠很容易的解決，因為兩者的病理表徵是完全不一樣的。

最具挑戰性的鑑別診斷應該是造釉細胞纖維齒瘤與齒瘤。因為齒瘤不僅在放射學檢查上，在組織病理的表現都有可能類似造釉細胞纖維齒瘤。從臨床的檢查可以將兩者稍做區分：在兒童延遲萌發的臼齒旁發現的小病灶比較可能是齒瘤，而伴隨有顎骨膨大的病灶則比較可能是造釉細胞纖維齒瘤3,24,25。

在有限的病例報告中，治療方式是以保守的手術剜出為主，並且拔除與病灶相關的未萌發牙齒。因為該腫瘤沒有侵襲性，極少有復發情形5,26,27。回顧文獻中，有病例保留阻生的牙齒1,12,18,28,29，大多數在腫瘤去除之後，牙齒可以順利萌發，但是其中一個病例在術後第二年發生腫瘤復發18。

本文報告的兩個病例中，都是因為有未萌發牙齒而發現病灶的存在。其中一位是35歲的女性，與過去文獻報告的年齡差距甚多。另外兩者雖然在放射線檢查呈現不一樣的影像，其放射線不透過區的放射線密度差異甚大，但是在組織病理學下都是表現典型的造釉細胞纖維齒瘤的特性。這兩個病例都是以保守的手術剜出，並拔除未萌發牙齒，術後恢復順利，追蹤至今皆無復發跡象。

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台灣口外誌造釉細胞纖維齒瘤―二病例報告Ameloblastic Fibro-odontoma — Report of Two Cases

Chih-Yu Peng1,2, Yi-Juai Chen1, Ming-Yi Lu1 and Yu-Feng Huang2

Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Chung-Shan Medical University-Hospital

2 Department of Dentistry, College of Oral Medicine, Chung Shan Medical University, Tiachung, Taiwan.1

Abstract

Ameloblastic fibro-odontoma is a rare, mixed odontogenic tumor. It is characteristically slow growing and asymptomatic swelling, delayed tooth eruption and with a mixed radiolucent/ radiopaque appearance within a well-defined border. It shows a slight predilection for boy with a mean age of roughly 9 year-old. It locates most often in the posterior segment of mandible.

Two cases of this tumor are presented. Both lesions associated with an unerupted tooth and showed typical histopathological features of ameloblastic fibro-odontoma. They were treated by enucleation with no recurrence. Because of its rarity, the diagnosis and treatment of this disease were discussed in this report.

ameloblastic fibro-odontoma, odontogenic tumor.Key words:

Received: November 19, 2008

Accepted: January 23, 2009

Reprint requests to: Dr. Yu-Feng Huang, Dept of Dentistry, College of Oral Medicine, Chung

Shan Medical University, No.110, Sec.1, Jianguo N.Rd, Taichung City 402, Taiwan

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